一直以来，高位复杂性肛瘘是肛肠科公认的疑难病种，而骶前囊肿的发生率低，认识尚浅，手术难度大，同样为肛肠医务工作者提出不小的难题。骶前囊肿常误诊为肛瘘，两者的发病机制和鉴别诊断有待进一步认识。本研究从1例反复发作的高位复杂性肛瘘女性患者入手，及时发现有漏诊骶前囊肿的存在。考虑其囊肿与高位复杂性肛瘘发病关系密切，顺势延长切口，彻底切除窦道及完整剥离肿物。通过回顾分析诊治经过及前沿进展，以期为临床诊疗提供参考。
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