[目的]总结多中心骨肉瘤(MOS)的特点及治疗方式。[方法]对本院收治的1例及近20年国内报道的38例多中心骨肉瘤的临床资料进行回顾性分析。[结果]本病较为罕见,主要多发于青少年。MOS分为同时性MOS和异时性MOS,其中同时性MOS发病率显著多于异时性MOS。该病恶性程度高,预后差,对化疗敏感性低。治疗方案主要是化疗联合手术治疗,但死亡率极高,生存时间短。[结论]尽早的发现并积极的治疗是本病诊治的关键。