阴囊平滑肌瘤是来源于阴囊肉膜的良性肿瘤,比较少见,容易误诊。一般多见于中青年,生长缓慢,其主要临床表现为偶然触及的阴囊内无痛性肿块,患侧阴囊有坠痛感,少数可因肿块带动睾丸扭转而出现阴囊疼痛。本文报道1例发生于青年男性的阴囊平滑肌瘤,并对相关文献进行复习。