目的探讨青年缺血性脑卒中并发先天性肌病的病例特点及康复治疗方法。方法回顾性分析1例青年缺血性脑卒中并发先天性肌病患者的临床资料,分析其病变特点及康复治疗方法。结果本例患者患缺血性脑卒中并发先天性肌病,其病因考虑为动脉夹层附壁血栓脱落导致。结论青年缺血性脑卒中诊断时需明确病因,并发先天性肌病康复训练需注意适度训练。