视神经脊髓炎谱系疾病(NMOSD)是一种严重的致残性中枢神经系统自身免疫性炎性脱髓鞘病。NMOSD合并免疫性血小板减少症(ITP)临床罕见。本文报道1例既往曾多年被误诊为多发性硬化,后出现血小板明显减少,经完善检查确诊ITP,给予免疫抑制、促血小板生成治疗后血小板恢复正常的NMOSD患者的临床资料。通过对该病例资料及相关文献的复习,能提高对此类疾病的认识,及时诊治,避免发生严重并发症。