颅骨骨膜窦是一种罕见的、靠近中线的颅内外沟通血管畸形, 位于眶上外侧者更为少见。2021年3月甘肃省妇幼保健院小儿神经外科收治1例右侧眶上外侧颅骨骨膜窦患儿, 采用手术完整切除病变。术后随访3个月, 患儿恢复良好, 包块无复发。