阴茎黑色素瘤临床少见。本文报道1例, 患者因阴茎外伤20个月, 发现阴茎肿物14个月入院, 行阴茎肿物切除+左侧腹股沟淋巴结活检术, 病理示阴茎恶性黑色素瘤, 左侧腹股沟淋巴结转移。后行双侧髂腹股沟淋巴结清扫术, 病理示双侧髂腹股沟淋巴结转移。术后行帕博利珠单抗治疗17个周期。术后随访22个月, 未出现疾病进展。