英夫利昔单抗治疗婴儿多发性大动脉炎一例并文献复习

作者：李明; 孙雪峰; 许英杰; 侯俊; 张丹; 迟颖; 朱佳; 康闽; 李胜男; 苏改秀; 周志轩; 赖建铭^*

来源：中华儿科杂志, 2020, 58(12).

• 动脉炎
• 婴儿
• 抗体, 单克隆

目的总结婴儿期起病的多发性大动脉炎(TA)的临床特点及英夫利昔单抗(IFX)治疗效果。方法分析2018年1月首都儿科研究所附属儿童医院风湿免疫科收治的1例小年龄TA患儿的病例特点及IFX单药治疗效果。以"多发性大动脉炎""婴儿"为检索词, 检索建库至2020年3月中国知网、万方数据库、中国生物医学文献数据库及Pubmed数据库并进行文献复习。结果患儿男, 70日龄, 因反复发热20 d入院。四肢血压增高(右上肢104/90 mmHg, 左上肢95/59 mmHg, 右下肢125/80 mmHg, 左下肢152/125 mmHg, 1 mmHg=0.133 kPa)。外周血白细胞(22.6×109/L)及血小板(858×109/L)增高, 轻度贫血(血红蛋白 80 g/L), 红细胞沉降率(119 mm/1 h)、C反应蛋白(112 mg/L)、血清铁蛋白(598 μg/L)均增高, CT血管成像示胸主动脉、腹主动脉管壁明显增厚, 不均匀强化, 管腔狭窄。冠状动脉彩超声示双侧冠状动脉扩张, 管壁增粗毛糙, 右冠状动脉中段扩张不均匀, 呈串珠样改变。血管超声示双侧股动脉、股浅动脉管壁毛糙不均匀增厚, 双侧股浅动脉远端多处轻度狭窄, 双侧腋动脉管壁毛糙不均匀增厚, 双侧颈总动脉管壁毛糙增厚, 双侧锁骨下动脉管壁毛糙增厚, 管壁结构不清晰。确诊TA后应用IFX单药治疗[5 mg/(kg·次), 共13次]后病情缓解, 体温及炎性指标恢复正常, 血管影像学恢复正常, 治疗期间患儿未出现严重过敏反应及感染。随访2年6个月, 患儿身高、体重等生长发育指标均达正常标准。文献检索中文文献1篇, 无详细临床资料, 英文文献7篇, 共7例婴儿期发病的TA患儿, 最常见临床表现为发热(5例), 炎性指标多增高, 最常见受累动脉为腹主动脉(6例), 多接受激素治疗。结论 TA于婴儿期发病罕见, 发热可为其主要表现, 炎性指标多增高。疾病早期应用IFX单药治疗可迅速控制病情, 不影响儿童正常生长发育。

• 单位
  首都儿科研究所附属儿童医院