尤因肉瘤是尤因肉瘤肿瘤家族(ESFT)中的一员, 通常起源于骨和软组织, 发生于阴茎者罕见。本文报道1例21岁的阴茎左侧尤因肉瘤患者。行阴茎肿物切除术后, 病理诊断为尤因肉瘤, 切缘阳性, 再次行根治性阴茎全切术。术后经过14个周期化疗, 未行放疗。随访8个月无局部复发及转移。